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Reporte de un caso

Diagnóstico prenatal del síndrome de hemivagina fetal

obstruida y agenesia renal ipsilateral (OHVIRA)
Soo Jung Kim1, So-Yeon Shim2, Hyun Hae Cho3, Parque Mi Hye1y Kyung A. Lee1,*

1 Departamento de Obstetricia y Ginecología, Facultad de Medicina de la Universidad de Mujeres Ewha, Hospital de Seúl de
la Universidad de Mujeres Ewha, Seúl 07804, República de Corea; bossksj25@gmail.com (SJK)
2 Departamento de Pediatría, Ewha Womans University College of Medicine, Ewha Womans University Seoul
Hospital, Seúl 07804, República de Corea
3 Departamento de Radiología, Ewha Womans University College of Medicine, Ewha Womans University Seoul
Hospital, Seúl 07804, República de Corea
* Correspondencia: leekyunga@gmail.com ; Teléfono: +82-6986-1749

Abstracto:FondoEl síndrome de hemivagina obstruida y agenesia renal ipsilateral (OHVIRA), también conocido como
síndrome de Herlyn-Werner-Wunderlich, es un síndrome raro caracterizado por la tríada de útero didelfo, hemivagina
obstruida y agenesia renal ipsilateral. La mayoría de los casos de OHVIRA se han notificado en adolescentes o adultos.
Los quistes del conducto de Gartner, incluidos los que se manifiestan como quistes de la pared vaginal, también son
raros. El síndrome de OHVIRA fetal y los quistes del conducto de Gartner son difíciles de diagnosticar.Presentación del
caso: Aquí, los autores informan un caso de quiste del conducto de Gartner y OHVIRA combinados diagnosticados
prenatalmente por ultrasonografía, junto con una breve revisión de los informes publicados relevantes. Una mujer
nulípara de 30 años de edad fue remitida a nuestra institución a las 32 semanas de gestación por agenesia del riñón
derecho fetal. Los exámenes ultrasonográficos detallados usando ultrasonidos 2D, 3D y Doppler revelaron
hidrocolpometría y útero didelfo, con ano normal y agenesia renal derecha.Conclusiones: Al encontrarse con fetos
femeninos con agenesia renal ipsilateral o quistes vaginales, los médicos deben tener en cuenta el síndrome de OHVIRA
y los quistes del conducto de Gartner y realizar exámenes ecográficos sistemáticos para detectar otras anomalías
genitourinarias.

Palabras clave:síndrome de Herlyn-Werner-Wunderlich; hemivagina obstruida y síndrome de agenesia renal

Citación:Kim, SJ; Shim, S.-Y.; Cho, H.-
ipsilateral (OHVIRA); quiste del conducto de Gartner; diagnóstico prenatal
H.; Park, M.-H.; Lee, KA Diagnóstico
prenatal de obstrucción fetal
Síndrome de Hemivagina y
Agenesia Renal Ipsilateral (OHVIRA).
Medicina2023,59, 703. https:// 1. Introducción
doi.org/10.3390/medicina59040703 El síndrome de hemivagina obstruida y agenesia renal ipsilateral (OHVIRA), también
Editores académicos: Marius L.
conocido como síndrome de Herlyn-Werner-Wunderlich, es un síndrome raro caracterizado
Craina y Elena Bernad por la tríada de útero didelfo, hemivagina obstruida y agenesia renal ipsilateral. En 1922,
Purslow describió por primera vez este síndrome.1]. En 1971, Herlyn y Werner reportaron un
Recibido: 14 febrero 2023
caso de agenesia renal con hemivagina ciega, y Wunderlich describió la asociación de aplasia
Revisado: 26 marzo 2023
renal, útero bicorne con vagina simple y hematocérvix aislado en 1976.2].
Aceptado: 2 abril 2023
Se cree que el síndrome de OHVIRA está relacionado con el desarrollo anormal de los conductos de
Publicado: 4 abril 2023
Müller durante la octava semana de gestación, pero la patogenia exacta no está clara. Es una
anormalidad congénita rara del sistema genitourinario con una incidencia estimada de 0.1 a 3.8% [3]. La
mayoría de los casos se han informado en adolescentes o adultos después de la menarquia y han

Derechos de autor:© 2023 por los autores.

incluido dismenorrea progresiva, dolor anormal, irregularidades menstruales y masas pélvicas. La
Licenciatario MDPI, Basilea, Suiza.
presentación clínica del síndrome OHVIRA puede variar significativamente, por lo que es esencial
Este artículo es un artículo de acceso abierto considerar diagnósticos diferenciales para la agenesia renal unilateral en mujeres adolescentes, incluidas
repartido bajo el te y las anomalías obstructivas del tracto genital y los quistes del conducto de Gartner. Un diagnóstico
condiciones del creativo Los comunes preciso es crucial para prevenir posibles complicaciones como la endometriosis, la infertilidad y el aborto.
Atribución (CC BY) licencia (https:// Como resultado, el seguimiento y tratamiento oportunos, particularmente durante la adolescencia,
creativo mons.org/licencias es/por/
metro pueden ayudar a prevenir estas consecuencias a largo plazo. Es difícil diagnosticar el síndrome de
4.0/). OHVIRA fetal.

Medicina20 23,59, 703. https://doi.org/10.3390/medicina59040703 https://www.mdpi.com/journal/medicina

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Los quistes del conducto de Gartner se producen como resultado de la obstrucción del sistema de
conductos mesonéfricos durante el desarrollo fetal y representan restos quísticos.4,5]. Estos quistes pueden
estar asociados con un sistema genitourinario anormal, como en el contexto del síndrome OHVIRA, y pueden
ubicarse submucosamente a lo largo de la pared anterior o lateral de la vagina.6]. El diagnóstico preciso de los
quistes del conducto de Gartner requiere una combinación de examen físico y modalidades de imagen, como
ultrasonido y resonancia magnética. Las opciones de manejo para los quistes del conducto de Gartner incluyen
la aspiración, el destechado o la extirpación completa del quiste a través de un abordaje vaginal. El momento
adecuado para el tratamiento aún no está claro, particularmente en el caso de los recién nacidos.
Recientemente, se han diagnosticado casos fetales gracias al desarrollo y uso de exámenes de
ultrasonido prenatal. Aquí, los autores informan un caso de OHVIRA diagnosticado prenatalmente mediante
exámenes de ultrasonido, con quistes del conducto de Gartner detectados después del nacimiento.

2. Caso
Una mujer nulípara, de 30 años de edad, fue remitida a nuestra institución a las 32 semanas de gestación
para una mayor investigación de la agenesia del riñón derecho fetal. El paciente negó haber experimentado
ningún síntoma y no tenía antecedentes familiares relevantes ni problemas renales previos. Las pruebas de
tamizaje prenatal, incluyendo la prueba Secuencial, mostraron bajo riesgo, y la prueba de tolerancia oral a la
glucosa materna fue normal. En el examen físico, no se observaron hallazgos específicos y se encontró que el
cuello uterino estaba cerrado.
Una ecografía transabdominal mostró un feto femenino de crecimiento normal con agenesia
renal derecha. En una ecografía transabdominal, el peso fetal estimado y la circunferencia
abdominal fueron consistentes con 32 semanas de gestación, con líquido amniótico adecuado y sin
anomalías placentarias observadas. El cerebro y el corazón del feto eran normales, y las formas de
onda Doppler de la arteria umbilical y la arteria cerebral media estaban dentro de los rangos
aceptables. Además, los exámenes ultrasonográficos detallados usando ultrasonidos 2D y Doppler
revelaron agenesia del riñón derecho, didelfo uterino, hidrocolpometra y un quiste vaginal (Figura
1A,B). Con base en las imágenes, se sospechaba altamente el síndrome de OHVIRA fetal.

Figura 1.Hallazgos ultrasonográficos en el examen prenatal. (A) Ecografía Doppler color de riñón
izquierdo con arteria renal y agenesia de riñón derecho (flecha) sin arteria renal a las 32 semanas de
gestación. (B) Didelfo uterino con hidrocolpometra derecha (flecha), útero izquierdo (flecha punteada) y
quiste vaginal (flecha de doble línea) a las 37 semanas de gestación.

A las 39 semanas y 3 días de gestación, se rompió la membrana del saco amniótico; sin embargo, el
trabajo de parto no prosiguió y se realizó una cesárea de emergencia a las 39 semanas y 4 días de
gestación. La paciente dio a luz a una recién nacida sana con un peso al nacer de
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3190 g, una puntuación de Apgar de 1 min de 8 y una puntuación de Apgar de 5 min de 10. No hubo problemas
durante el período posparto.
Después del nacimiento, el recién nacido ingresó en la unidad de cuidados intensivos neonatales
para la evaluación del sistema genitourinario en busca de malformaciones. El peso de la recién nacida al
nacer, 3190 g, fue apropiado para la edad gestacional, y su altura, perímetro cefálico y perímetro torácico
fueron 51,5 cm, 34 cm y 33 cm, respectivamente. El recién nacido parecía sano y activo, con movimientos
torácicos simétricos, respiración y patrones respiratorios normales, y sin evidencia de pectus excavatum.
El segundo día después del nacimiento, una ecografía abdominal reveló una probable agenesia del riñón
derecho con didelfo uterino subyacente, una pequeña cantidad de líquido acumulado en el lado derecho
del fondo uterino y una hemivagina derecha dilatada llena de líquido. Además, la ecografía abdominal
detectó tres quistes simples dos días después del nacimiento.

La inspección perineal reveló un ano normal, un meato uretral normalmente situado,

una protuberancia en el introito vaginal y una masa quística que sobresalía entre los labios
menores (Figura2A). El resto del examen físico fue sin complicaciones.

Figura 2.(A) La masa protuberante quística (flecha) que surge de la pared vaginal derecha entre los labios
menores (flecha punteada) después del nacimiento. (B) En la ecografía inicial con abordaje perineal, se observó
una lesión quística llena de líquido (flecha) en la cavidad pélvica derecha anterior al recto (flecha punteada). (C)
Tras la aspiración, la lesión quística previamente observada colapsó (flecha).

Cuando el bebé tenía ocho días de nacido, se realizó una aspiración con aguja guiada por ecografía
de la masa quística que sobresalía entre los labios menores, no el tabique vaginal, y se aspiró líquido
seroso amarillo. La lesión quística colapsada se observó después de la aspiración con aguja, y su
apariencia fue sugestiva de un diagnóstico de quiste del conducto de Gartner (Figura2ANTES DE CRISTO).

Se realizó una resonancia magnética nuclear (RMN) del abdomen y la pelvis del bebé para ver cómo
se relacionaban tres masas quísticas con la pared vaginal. La resonancia magnética, realizada al cuarto
día después del nacimiento, reveló agenesia del riñón derecho con un riñón izquierdo hipertrofiado
compensatorio (Figura3A), didelfo uterino, hemivagina derecha obstruida con hidrocolpometra,
hemivagina izquierda no obstruida y tres lesiones quísticas a lo largo de la hemivagina derecha. Se
pensó que estas lesiones quísticas eran anomalías tubuloquísticas (Figura3ANTES DE CRISTO). Por lo
tanto, se estableció el diagnóstico de síndrome de OHVIRA y quiste del conducto de Gartner (Figura3D).
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Figura 3.(A) Imagen coronal de resonancia magnética abdominopélvica ponderada en T2 que muestra un riñón derecho
ausente (flecha) con hipertrofia renal izquierda compensatoria. (B) Imagen coronal ponderada en T2 del área pélvica
que muestra didelfo uterino con hemivagina derecha obstruida e hidrocolpometra (flecha), así como hemivagina
izquierda no obstruida (flecha punteada). Se pensó que tres lesiones quísticas a lo largo de la hemivagina derecha eran
anomalías tubuloquísticas, lo que sugiere un diagnóstico de quistes del conducto de Gartner (flechas de doble línea). (C)
Imágenes axiales ponderadas en T2 que muestran didelfo uterino (flecha). (D) Diagrama esquemático del síndrome de
OHVIRA y posibles quistes de Gartner.

El recién nacido fue dado de alta al undécimo día después del nacimiento y examinado 3
semanas después, y no hubo problemas. El niño está en seguimiento en una consulta externa por
un nefrólogo pediátrico.

3. Discusión
Se desconoce la verdadera incidencia del síndrome OHVIRA, pero se estima que oscila entre el 0,1
% y el 3,8 % [3]. El sexo biológico se establece en la fertilización, pero el feto comienza a alcanzar las
características sexuales hacia la séptima semana de gestación. El sistema genital está estrechamente
relacionado con el sistema urinario, y el desarrollo de estos dos sistemas está estrechamente
relacionado. El desarrollo de los conductos de Müller, la formación embrionaria del aparato reproductor
femenino, incluye elongación, fusión, canalización y resorción septal. Se cree que el síndrome de OHVIRA
es el resultado del desarrollo anormal de los conductos de Müller durante el período fetal, pero el
mecanismo patogénico exacto no está claro.3,7].
Hay muchos sistemas de clasificación para las anomalías müllerianas. La clasificación de
la American Fertility Society (AFS) ha sido la más utilizada desde 1988. Sin embargo,
recientemente se han descubierto nuevas variantes anatómicas, por lo que se necesitaba una
nueva clasificación. La Sociedad Estadounidense de Medicina Reproductiva (ASRM) actualizó
la clasificación de la AFS de 1988 con terminología simple y descriptiva para identificar
anomalías del útero, el cuello uterino y la vagina. La Clasificación de anomalías de Müller de
la ASRM 2021 (MAC 2021) clasifica las anomalías de Müller en nueve categorías y brinda
orientación sobre las opciones de diagnóstico y tratamiento. Las anomalías se clasifican en
diferentes categorías según la terminología descriptiva, que incluyen agenesia mülleriana,
agenesia cervical, útero unicorne, útero didelfo, útero bicorne, útero tabicado, tabique
vaginal longitudinal,8].
Los síntomas más comunes del síndrome de OHVIRA son inespecíficos y los pacientes se
quejan de dolor pélvico y abdominal bajo, dismenorrea progresiva o dolor quístico.
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masas en la pared vaginal después de la menarquia [9]. Además, el tabique vaginal obstruido
afecta el flujo menstrual y provoca incontinencia urinaria, endometriosis e infecciones pélvicas,
como abscesos, piosálpinx y peritonitis.10]. La endometriosis y las adherencias pélvicas posteriores
pueden provocar infertilidad o abortos espontáneos.11]. El diagnóstico del síndrome de OHVIRA a
menudo se retrasa hasta después de los primeros años reproductivos debido a los genitales
externos normales.12,13]. Además, se han informado anomalías ipsilaterales del sistema urinario,
como agenesia renal, riñón displásico o poliquístico y uréteres ectópicos o duplicados. Las
anomalías urológicas coexistentes pueden provocar infecciones recurrentes del tracto urinario.10].

El diagnóstico precoz del síndrome de OHVIRA es importante para controlar los síntomas clínicos y
prevenir complicaciones. Un examen con espéculo puede revelar características que sugieran el síndrome de
OHVIRA, pero los exámenes radiológicos son esenciales para el diagnóstico definitivo.12]. La resonancia
magnética es el estándar de oro para obtener imágenes e identificar anomalías müllerianas, ya que proporciona
detalles sobre la morfología uterina y la continuidad luminal vaginal. La resonancia magnética también puede
identificar anomalías renales [14]. Además, la ecografía transvaginal 3D y la tomografía computarizada 3D
pueden proporcionar información anatómica precisa sobre el contorno externo y la forma interna de la cavidad
uterina.10]. Estos resultados pueden ayudar a determinar los métodos de tratamiento apropiados.

OHVIRA generalmente se diagnostica durante el período peripuberal después de la manifestación

de problemas relacionados con la menstruación, que incluyen dismenorrea y dolor pélvico. Con los
avances en las imágenes ecográficas, el diagnóstico neonatal es cada vez más frecuente y, a menudo,
ocurre después de la identificación incidental de hidrocolpos o agenesia renal. Por otro lado, el
diagnóstico prenatal de OVHIRA es extremadamente raro, con solo dos casos reportados en la literatura
hasta la fecha. Han et al. describieron un caso de diagnóstico prenatal de OHVIRA a las 37 semanas de
gestación tras la visualización de un riñón izquierdo ausente y una masa quística en el espacio
retrovesical.15]. atún et al. reportaron un caso de diagnóstico prenatal de OHVIRA a las 36 semanas de
gestación tras la detección de agenesia renal derecha e hidrocolpos. En ambos casos se realizó una
resonancia magnética para confirmar los diagnósticos [2]. Estos casos enfatizan la importancia de
realizar un examen ecográfico prenatal integral para facilitar la identificación oportuna del síndrome
OHVIRA durante la fase prenatal. Es importante poseer conocimientos sobre el síndrome OHVIRA para el
diagnóstico precoz y posterior tratamiento para prevenir posibles complicaciones como endometriosis,
infertilidad y aborto espontáneo. No existe un tratamiento óptimo claro para el síndrome de OHVIRA; sin
embargo, la mayoría de los médicos están de acuerdo en que, en la mayoría de los casos, la resección del
tabique vaginal restaura la función reproductiva.10]. La resección generalmente no es una emergencia y
debe realizarse alrededor del período puberal, excepto en casos raros en los que la OHVIRA se complica
con infecciones, como la enfermedad pélvica inflamatoria y la formación de abscesos.11,13]. El
tratamiento quirúrgico es importante y es el tratamiento óptimo para aliviar la obstrucción y los
síntomas, prevenir las complicaciones del flujo retrógrado y preservar la fertilidad.14,dieciséis]. OHVIRA
con útero didelfo no se ha asociado con infertilidad o complicaciones del embarazo, como aborto
espontáneo o parto prematuro. Sin embargo, la OHVIRA con útero tabicado es un factor de riesgo
conocido de infertilidad y causa de complicaciones en el embarazo, y los resultados del embarazo
pueden mejorar notablemente después de la resección del tabique uterino.dieciséis]. La presencia de un
tabique vaginal grueso puede restringir la distensión distal de la hemivagina afectada, lo que lleva a una
hemorragia menstrual retrógrada en la cavidad peritoneal y, en última instancia, a la endometriosis. Se
ha informado que las pacientes con OHVIRA tienen una prevalencia de endometriosis de hasta el 23 %. El
tratamiento con análogos de la hormona liberadora de gonadotropina puede ser una buena opción para
mantener la amenorrea y reducir el dolor pélvico asociado con la endometriosis.10,11].

Los quistes del conducto de Gartner son extremadamente raros en fetos y recién nacidos. Son el resultado
de la obstrucción del sistema de conductos mesonéfricos durante el desarrollo fetal y se ha informado que son
causados por una falla en la separación de la yema ureteral del conducto mesonéfrico, pero esto aún no está
claro.5]. Los quistes del conducto de Gartner se localizan en la pared anterior o lateral de la vagina. Los quistes
vaginales están revestidos con epitelio escamoso estratificado, ya que se originan en el conducto de Müller,
mientras que los quistes del conducto de Gartner están revestidos con epitelio cúbico. El
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la mayoría de los casos son asintomáticos y se detectan de manera incidental. La asociación de

quistes del conducto de Gartner con agenesia o displasia renal ipsilateral es infrecuente y resulta
del desarrollo anormal del uréter.6]. Para un diagnóstico preciso, se debe realizar un examen físico
y pruebas de imagen, como una ecografía y una resonancia magnética. Durante el examen, la
paciente debe colocarse en la posición de ancas de rana, y los labios mayores deben sujetarse con
delicadeza y tirarse lateralmente para examinar el introito y la vagina. Las opciones de manejo son
la aspiración, el destechado y la extirpación de todo el quiste a través de un abordaje vaginal.6]. El
momento óptimo para el tratamiento de los quistes del conducto de Gartner sigue siendo incierto,
en particular en los recién nacidos. Sin embargo, el pronóstico a largo plazo es generalmente
favorable.

4. Conclusiones
Es común que las personas con síndrome OHVIRA presenten síntomas como dismenorrea
progresiva, dolor anormal, irregularidades menstruales y masas pélvicas después del inicio de la
menarquia. Por lo tanto, se recomienda que las personas con síndrome de OHVIRA reciban la atención y
el tratamiento médico adecuados, tal vez iniciados durante la adolescencia, para prevenir complicaciones
como la endometriosis, la infertilidad y el aborto espontáneo. El síndrome de OHVIRA se asocia con un
pronóstico favorable y las complicaciones graves pueden evitarse mediante un diagnóstico precoz y una
intervención quirúrgica. Los quistes del conducto de Gartner son raros, se asocian con anomalías renales
y tienen un pronóstico favorable a largo plazo. Lo novedoso de este reporte es la presentación de un
caso acompañado de un quiste del conducto de Gartner además del síndrome OHVIRA. Por lo tanto, el
diagnóstico diferencial es crucial ya que pueden coexistir otras anomalías genitourinarias, como los
quistes del conducto de Gartner. Por lo tanto, los médicos, especialmente los obstetras y los pediatras,
deben realizar exámenes de ultrasonido sistemáticos para identificar cualquier otra anomalía
genitourinaria cuando se encuentran con fetos femeninos con agenesia renal ipsilateral o quistes
vaginales.

Contribuciones de autor:Conceptualización, M.-HP; análisis formal, SJK; investigación, SJK;

recursos, M.-HP; curación de datos, SJK y H.-HC; redacción—preparación del borrador original, SJK;
redacción—revisión y edición, SJK; visualización, SJK, S.-YS y H.-HC; supervisión, KAL; administración
del proyecto, KAL Todos los autores han leído y aceptado la versión publicada del manuscrito.

Fondos:Esta investigación no recibió financiación externa.

Declaración de la Junta de Revisión Institucional:El estudio se realizó de acuerdo con la Declaración de Helsinki y fue
aprobado por la Junta de Revisión Institucional del Hospital de Seúl de la Universidad Femenina Ewha (código de
protocolo 2022-07-028 y fecha de aprobación: 15 de julio de 2022).

Declaración de consentimiento informado:Se renunció al consentimiento del paciente por las siguientes razones: No se
requirió consentimiento informado ya que el estudio se escribió solo con los registros médicos previos.

Declaración de disponibilidad de datos:Los datos presentados en este estudio están disponibles previa solicitud al autor
correspondiente. Los datos no están disponibles públicamente debido a preocupaciones éticas y de privacidad.

Conflictos de interés:Los autores declaran no tener conflicto de intereses.

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