Universidad de Valladolid

Facultad de Medicina

Trabajo de Fin de Grado

Curso 2020-2021

Evaluación y tratamiento
de sialorrea en pacientes
neurológicos pediátricos

AUTORA:
Cristina Alcaide Baena
TUTOR:
Ramón Cancho Candela
Profesor Asociado Universidad de Valladolid
ÍNDICE

1. RESUMEN / ABSTRACT ………………………………………… 3

2. INTRODUCCIÓN ………………………………………………….. 4

3. OBJETIVOS ……………………………………………………….. 8

4. PACIENTES Y MÉTODOS ………………………………………. 8

5. RESULTADOS ……………………………………………………. 10

6. DISCUSIÓN ……………………………………………………….. 13

7. CONCLUSIÓN …………………………………………………….. 16

8. BIBLIOGRAFÍA …………………………………………………… 17

9. ANEXOS …………………………………………………………… 19

2
1. RESUMEN

Introducción: la sialorrea es la pérdida involuntaria de saliva desde cavidad oral.

Puede estar presente en pacientes con alteraciones neurológicas, siendo la patología
más frecuentemente asociada a este problema la parálisis cerebral. Puede contribuir a
empeorar la calidad de vida de los pacientes.

Objetivos: estudiar la prevalencia de sialorrea en un grupo de pacientes y analizar la

eficacia y seguridad de los tratamientos instaurados durante el periodo de estudio.

Pacientes y Métodos: estudio descriptivo en el que fueron seleccionados los pacientes

que manifestaron sialorrea como un problema en una consulta de neurología pediátrica
durante un periodo de tres meses. En siete de ellos se inició tratamiento con
glicopirrolato y se estudió la severidad de la sialorrea antes y al mes de tratamiento
mediante dos escalas.

Resultados: se identificaron 38 pacientes con sialorrea de un total de 391 (9,7%). Se

inició tratamiento en 7 pacientes con glicopirrolato debido a su severidad, y todos
mostraron mejoría tras un mes de tratamiento. La media de reducción en la escala de
Thomas-Stonell fue de 2,28 puntos [desviación estándar de 1,38; IC 95% (-0,48 – 5,04)]
y en la escala DIS de 17 puntos [desviación estándar de 7,29; IC 95% (2,42 – 31,58)]
(p<0,05). Ningún paciente manifestó efectos secundarios.

Conclusiones: la sialorrea supone un problema importante en un porcentaje

considerable de los pacientes neurológicos. El tratamiento con glicopirrolato es eficaz y
seguro.

ABSTRACT

Introduction: sialorrhea is an unintentional loss of saliva from the mouth. It is common

in patients with neurological disorders. The pathology that is most frequently associated
with this problem is cerebral palsy. Sialorrhea can affect quality of life of patients that
suffer it.

Objectives: to study prevalence of sialorrhea in a group of patients and analyze efficacy

and safety of the established treatments or initiated during this study.

Patients and methods: descriptive study where patients that expressed sialorrhea were
selected in a pediatric neurology service during three months. In seven of them a
treatment with oral solution of glycopyrrolate was initiated. Severity of sialorrhea was
studied before and after a month of treatment trough two scales.

3
Results: sialorrhea was identified in 38 patients (9,7%) of 391. Treatment with
glycopyrrolate was initiated because severity, and all of them improved after a month.
The average reduction in Thomas-Stonell scale was 2,28 points [standard deviation
1,38; CI 95% (-0,48 – 5,04)] and in the DIS scale was 17 points [standard deviation
7,29; CI 95% (2,42 – 31,58)] (p<0,05). No patients expressed secondary effects.

Conclusions: sialorrhea suppose a serious problem in a considerable percentage of

neurological patients. Glycopyrrolate treatment is effective and safe.

2. INTRODUCCIÓN

La sialorrea es la pérdida involuntaria de saliva por la cavidad oral (1-2). Se trata de un

problema multifactorial en el que el condicionante mayor suele ser la debilidad e
incoordinación de la musculatura orofacial, por lo que es prevalente en pacientes
neurológicos. Se considera normal hasta los 18-24 meses de edad. La prolongación
más allá de los cuatro años tiende a ser patológica (1;3).

Fisiopatología

La saliva es secretada por las glándulas salivares mayores (parótidas, submandibulares

y sublinguales) y varias glándulas salivares menores y es controlada por el Sistema
Nervioso Autónomo (4). En adultos, se produce al día entre 1000 y 1500 mL de saliva
aproximadamente, de los cuales el 90% procede de las glándulas salivares mayores
(4). La parótida produce sobre todo saliva como respuesta a los distintos estímulos,
siendo esta más serosa. En torno al 70% de la saliva basal es producida por las
glándulas submandibulares y sublinguales (3;5). En este caso es más mucosa y
viscosa; este es el tipo de saliva predominante en la sialorrea patológica (3). En la
mayoría de pacientes con sialorrea clínicamente relevante existen alteraciones
neurológicas y del desarrollo que motivan el mal control de músculos orofaciales (3). Se
estima que la prevalencia de sialorrea moderada-severa en estos pacientes es del 10-
37% (6). La parálisis cerebral (PC) es la patología más frecuentemente relacionada con
la sialorrea en edad pediátrica. Varios estudios señalan que está presente en el 10-58%
de estos pacientes, siendo en el 33% de ellos severa (1-2;6). Son factores relacionados
la severidad del trastorno motor y la presencia de epilepsia, discapacidad intelectual,
disartria y disfagia (1;3). Otras alteraciones neurológicas asociadas son la parálisis
suprabulbar congénita, daño cerebral sobrevenido, hidrocefalia y discapacidad
intelectual en contexto de enfermedades y síndromes genéticos (3). Existen factores
locales favorecedores, como la maloclusión bucal, deformidades orofaciales,

4
hipoestesia de sección anterior bucal, etc. (3). La sialorrea suele tener base en la
incompetencia en el manejo de saliva, no en la sobreproducción (1-3;7).

Sintomatología clínica. Consecuencias

La sialorrea puede tener un gran impacto en la calidad de vida de los pacientes y de su

entorno. Existe una infraestimación del impacto de este problema (1). Es un factor
negativo para la integración de niños con discapacidad motora/psíquica, así como para
las relaciones interpersonales (2); los motivos parecen radicar en el olor desagradable
de la saliva y en la asociación de la sialorrea con una baja capacidad intelectual (1). El
impacto en la calidad de vida de paciente y familiares puede ser considerable porque
requieren frecuentes cambios de babero, ropa y pueden ensuciar libros, ordenadores,
etc.; pero es probable que los factores emocionales y de imagen corporal percibida y
proyectada sean determinantes (1;8-9). Además, puede causar problemas de salud
como irritaciones e infecciones de piel en la zona perioral, alteraciones dentarias y
puede favorecer la disfagia, con micro o macroaspiraciones bronquiales (1-2;6;9).

Evaluación

La evaluación y medición de la sialorrea puede ser complicada. Para ello, se han

desarrollado métodos objetivos y subjetivos para cuantificar la frecuencia y severidad
de la misma. Sin embargo, es probable que la influencia percibida en la calidad de vida
del paciente y sus cuidadores sea el mayor condicionante, lo que subjetiviza todas las
medidas (5).

Entre los métodos objetivos se encuentran:

Drooling Quontient (DQ): Se basa en observar al paciente cada 15 segundos durante

15 minutos (es decir, un total de 60 veces) y anotar la presencia o ausencia de
sialorrea. Después se obtendrá un porcentaje dividiendo el número de episodios de
sialorrea anotados entre el total (60) y multiplicado por 100 (1).

Técnica Sochaniwskyj’s: esta es una técnica puramente cuantitativa en la que se

recoge en un vaso la saliva que haya salido de la boca y llegue hasta la barbilla en un
periodo de 30 min. Este proceso se repite 5 veces a lo largo del día para obtener una
media, ya que existe una gran variabilidad de producción durante el día y las diversas
situaciones (3).

Drooling Severity and Frecuency Scale (DSFS) descrita por Thomas-Stonell y

Greenberg: Es una escala semicuantitativa que consta de dos subescalas valorando en
una la severidad con 5 ítems y en la otra la frecuencia con 4 (1;5;9) (Anexo I). Su

5
administración es fácil y su uso es generalizado, pero no aborda el impacto psicosocial
(10).

Entre las escalas subjetivas destacan:

Drooling Rating Scale: esta escala fue creada en 2001 para evaluar la sialorrea en
pacientes con Párkinson. Es similar a la DSFS, pero evalúa la severidad en distintas
situaciones. En este caso se pasa un formulario al paciente o cuidador que debe
rellenar marcando un ítem con un valor entre 0 y 3 (desde excesiva sequedad de la
boca hasta babeo continuo, ropa húmeda o uso constante de pañuelos) para cada
situación (sentado, en pie, en la cama, hablando y comiendo y bebiendo). El resultado
será la suma del valor marcado en las 5 situaciones con una puntuación máxima de 15
(11).

Visual Analogue Scale (VAS): consiste en cuantificación de la cantidad de babeo

estableciendo un número del 0 al 10, donde 0 es salivación normal y 10 salivación
extremadamente alta. Esta escala no está validada, pero por su facilidad se usa
habitualmente en la sialorrea y otros síntomas disautonómicos gastrointestinales (11).

Drooling Impact Scale (DIS): Esta escala fue ideada para evaluar los cambios
longitudinales en el impacto de la sialorrea en los niños con problemas neurológicos.
Fue ideada por Reid (8). Está diseñada para cuantificar los beneficios de los
tratamientos en un corto-medio plazo. Consta de 10 preguntas que se contestan con
una puntuación del 1 al 10 teniendo en cuenta la última semana para minimizar la
variabilidad del babeo durante el día. Esta escala no trata de cuantificar solo la cantidad
de saliva, sino de medir el impacto global de la sialorrea en la vida de pacientes y
cuidadores (Anexo II).

Tratamiento

El abordaje de la sialorrea es multidisciplinar y puede incluir odontólogos, pediatras,

cirujanos, neurólogos, fisioterapeutas, logopedas, etc. No existe un protocolo
consensuado a nivel internacional que establezca un algoritmo de manejo, por lo que el
abordaje debe ser individualizado (3). Existen opciones terapéuticas no farmacológicas,
farmacológicas y quirúrgicas (3).

Tratamiento no farmacológico

- Terapia miofuncional: la fisioterapia pretende mejorar la función neuromuscular

orofacial en los pacientes más jóvenes, centrándose en la respiración nasal, sellado
de labios y cierre oral (3). Para ello, se realizan ejercicios como parte de un juego en
el que se presentan diferentes texturas alrededor de la boca (hielo, cepillo de

6
 dientes, etc.) para estimular la conciencia sensorial y la musculatura (12). Es el
primer tratamiento a tener en cuenta debido a los efectos secundarios mínimos. El
principal limitante es la baja eficacia, en particular en pacientes con discapacidad
marcada (1).
- Técnicas de Feedback: En este caso, se realiza estimulación electromiográfica de la
musculatura orofacial. Cuando el músculo se contrae se emite una señal luminosa o
acústica que hace que el paciente sea consciente de la actividad y le permite
mejorar ciertos aspectos de la salivación (3).

Tratamiento farmacológico

La disminución de la sialorrea es posiblemente algo fácil de obtener

farmacológicamente (con anticolinérgicos), pero los efectos secundarios locales y sobre
todo sistémicos, limitan su uso (1).

Entre los fármacos más usados encontramos:

Toxina Botulínica: Se realiza la inyección intraglandular (parótida y submandibular) de

toxina botulínica con el objetivo de inhibir la liberación de acetilcolina y, por tanto, la
secreción de saliva y sialorrea. Es un tratamiento extendido y con eficacia reportada,
pero con limitaciones: 1) su administración en glándulas parótidas es relativamente
fácil, pero no lo es en glándulas submaxilares, que son las principales responsables. 2)
El efecto es transitorio, precisándose nuevas inyecciones cada 3-6 meses dependiendo
de la respuesta (13). 3) se trata de una técnica invasiva que puede requerir sedación, y
personal cualificado (1;12-13). 4) puede existir sequedad oral que dificulta la deglución
de los alimentos sólidos, favoreciendo disfagia (2;13).

Anticolinérgicos: son los más usados por su fácil administración (oral, transdérmica o
sublingual). Su principal efecto es disminuir la salivación mediante la inhibición del
sistema parasimpático. El potencial de efectos secundarios es múltiple: vómitos,
diarrea, irritabilidad, cambios del estado de ánimo, insomnio, visión borrosa, dermatitis
local en uso de parches, etc. Las dos fórmulas más usadas son:

- Escopolamina: se administra mediante un parche y se ha comprobado que en el

67% de los pacientes reduce la cantidad de saliva a los 15 min (1), aunque con
porcentajes elevados de alteraciones visuales y retención urinaria (1;14-15).
- Glicopirrolato: es el único fármaco aprobado por la FDA para niños entre 3 y 16
años (1;6). Existe la posibilidad de uso en solución oral, con mejor palatabilidad y
posibilidad de titulación de dosis (6;16). Diversos estudios avalan aceptable eficacia
con perfil de efectos secundarios bajo y tolerable ya que no atraviesa la barrera
hematoencefálica (6;16-17).

7
Tratamiento quirúrgico

La cirugía está indicada en casos graves que no responden al resto de tratamientos y

donde la sialorrea tiene un gran impacto (7). Precisa de anestesia y sus efectos son
permanentes, con xerostomía, por lo que es imprescindible una valoración exhaustiva
de los riesgos y beneficios (1). El factor más importante para la elección de la técnica a
realizar es la presencia o no de aspiración bronquial (12).

3. OBJETIVOS

• Cuantificación del porcentaje de pacientes en una muestra representativa de

enfermos neurológicos pediátricos que muestran sialorrea y severidad de la
misma, evaluando patología de base y características clínicas.
• Evaluación de la eficacia y efectos secundarios con el tratamiento en caso de
estar ya instaurado.
• Evaluación de la eficacia y efectos secundarios al mes de iniciado tratamiento
con glicopirrolato en caso de considerarse su instauración.

4. PACIENTES Y MÉTODOS

Se diseñó un estudio descriptivo, ambispectivo (retrospectivo y prospectivo) en relación

a la presencia y severidad de sialorrea en pacientes pediátricos afectos de enfermedad
neurológica. Todos los pacientes fueron seleccionados en la consulta externa de
Neurología Pediátrica del servicio de Pediatría del Hospital Universitario Río Hortega de
Valladolid. Durante los meses de febrero, marzo y abril de 2021 se identificaron entre
todas las consultas presenciales realizadas por parte de la consulta externa de
Neurología Pediátrica los pacientes que denotaron como problema de salud la
presencia de sialorrea en la anamnesis, de forma espontánea o específica al ser
preguntados.

Entre los pacientes seleccionados se diferenciaron aquellos que ya tenían un

tratamiento instaurado, en los que se recogieron variables relacionadas con la eficacia y
seguridad del tratamiento específico, y pacientes sin tratamiento farmacológico para
sialorrea. Para los pacientes en los que, debido a la severidad de la sialorrea, se
instauró tratamiento con glicopirrolato en este periodo de tres meses, se construyó una
base de datos para la recogida de variables demográficas (sexo, edad) y clínicas
(patología base, comorbilidades, trastorno motor, discapacidad intelectual, etc.). En
todos ellos se valoró de forma específica, antes del inicio de tratamiento, la severidad

8
de la sialorrea mediante 2 escalas a cumplimentar en la consulta: la escala de Thomas-
Stonell y Greenberg (10) (Anexo I), y la escala DIS (The Drooling Impact Scale) (8)
(Anexo II). Tras un mes de tratamiento, se evaluó la eficacia y seguridad del fármaco
mediante consulta, presencial o no, mail o llamada telefónica cumplimentando de nuevo
las mismas escalas.

Se valoró también la escala de disfagia EDACS (Eating and Drinking Ability

Classification System) (18) (Anexo III). Para la valoración de la escala EDACS, que
evalúa la seguridad (riesgo de asfixia y aspiración) y eficiencia (tiempo empleado para
la alimentación y cantidad de comida y bebida perdida) durante las comidas se pasó un
cuestionario con 4 preguntas sencillas para describir la situación clínica (Anexo III).
Posteriormente se clasificó a cada paciente en uno de los siguientes 5 niveles (18):

- Nivel I: come y bebe de forma segura y eficiente.

- Nivel II: come y bebe de forma segura, pero con alguna limitación en la
eficiencia.
- Nivel III: come y bebe con alguna limitación para la seguridad; quizás
limitaciones en la eficiencia.
- Nivel IV: come y bebe con limitaciones significativas para la seguridad.
- Nivel V: incapaz de comer y beber de forma segura (se debe considerar
alimentación por sonda)

Todos los pacientes de los que se consultaron datos clínicos específicos fueron
anonimizados, recogiéndose en un registro aparte. Además, en todos los casos en los
que se obtuvieron datos específicos clínicos para la base de datos se cumplimentó un
Consentimiento Informado previa aportación de una hoja informativa elaborados
exclusivamente para el desarrollo de este estudio (Anexo IV). Al tratarse de pacientes
pediátricos con discapacidad intelectual, todos estos consentimientos fueron firmados
por los padres o tutores legales de los pacientes, excepto el caso número 2 que firmó
además asentimiento dada su situación de capacidad límite con edad de 14 años. La
recogida de datos y la administración de las escalas fue realizada por el mismo
observador. Los datos fueron analizados mediante programa estadístico SSPS 25.

El protocolo de estudio fue aprobado por el Comité Ético de Investigación Clínica

(CEIC) del Hospital Universitario Río Hortega (Anexo V).

9
5. RESULTADOS

De los 391 pacientes vistos en consulta externa de Neurología Pediátrica en un periodo

de tres meses, 38 manifestaron sialorrea como síntoma relevante (9,7%). En la Figura 1
se muestran los datos recogidos en cuanto al tratamiento y eficacia y seguridad del
mismo, en caso de estar ya instaurado, de este grupo de pacientes.

Figura 1: Datos recogidos respecto al tratamiento de los 38 pacientes que manifestaron

sialorrea.

De los 38 pacientes con sialorrea, 27 (71%) no recibieron tratamiento porque no tenían

indicación para su inicio (baja severidad) o porque sus padres o tutores no lo
consideraron necesario. Del total de pacientes con sialorrea, solo 7 (5 varones y 2
mujeres) iniciaron tratamiento con glicopirrolato. De estos se recogieron una serie de
datos demográficos y clínicos mostrados en la Tabla 1.

10
 PATOLOGÍA DISCAPACIDAD
CASO SEXO EDAD GMFCS PEG
BASE INTELECTUAL

PC de origen
Caso 1 Varón 5a y 9m Leve I No
perinatal

PC de origen
Caso 2 Mujer 14a y 3m Límite V No
perinatal

Caso 3 Varón 7a y 6m DM congénita Severo V No

Caso 4 Varón 2a y 2m Sd. Coffin Sirins Severo I No

Caso 5 Mujer 15a y 7m Cromosomopatía Leve I No

Caso 6 Varón 8a y 7m Encefalopatía Severo V Sí

PC de origen
Caso 7 Varón 9a y 9m Severo V No
perinatal

Tabla 1: Datos demográficos y clínicos de los pacientes que iniciaron tratamiento con
glicopirrolato. Edad, expresada en años y meses. GMFCS, Nivel motor (Gross Motor Function
Classification System). PEG, gastrostomía endoscópica percutánea. PC, parálisis cerebral. DM,
distrofia muscular. Sd, síndrome.

De los tres casos con parálisis cerebral como patología base (42,9%), dos son
secundarios a infección congénita por citomegalovirus (caso 1 y 2) y la tercera por
encefalopatía hipóxico isquémica perinatal (caso 7). El caso 3 sufre una distrofia
muscular congénita tipo músculo-ojo-cerebro producida por una mutación en el gen
POMT2. El caso 4 presenta un síndrome de Coffins Sirins con mutación del gen
ARID1B. La cromosomopatía del caso 5 consiste en una traslocación no balanceada
con del 4q35 y dupl 1q42. Y, por último, el caso 6 presenta una encefalopatía de origen
no filiado.

Junto a la discapacidad intelectual (4 casos severa (57,1%), 2 leve (28,5%) y 1 límite

(0,14%)) se recogieron datos sobre el trastorno motor asimilable a GMFCS (Gross
Motor Function Classification System) (19), que constaba en sus historias clínicas. Tres
de ellos (42,9%) presentaban un nivel I, con desplazamiento autónomo sin limitaciones,
y los cuatro restantes (57,1%) un nivel V, siendo transportados en silla por la
incapacidad para la movilidad independiente y el mantenimiento de la postura erguida
del tronco y la cabeza (18-19). Además, de estos siete pacientes, dos presentaban
diagnóstico adicional de epilepsia (casos 6 y 7) (28,6%).

11
 Por otro lado, en la primera consulta se administraron las escalas de Thomas-Stonell y
Greenberg, y DIS para valorar la severidad de la sialorrea pretratamiento, así como la
escala EDACS. Posteriormente se inició tratamiento con glicopirrolato individualizando
la pauta para cada paciente. Se usó en todos los casos glicopirronio en solución
0,5mg/ml, en tres dosis, no necesariamente alícuotas, con ascenso progresivo en las
dos-tres semanas siguientes y tanteando dosis eficaz mediante contacto por mail,
teléfono o en consulta. Al mes de tratamiento se volvieron a pasar escalas de sialorrea
para constatar la eficacia del fármaco. Todos estos datos quedan reflejados en la Tabla
2.

Nivel Escala Th-St Dosis diaria Escala Th-St

Escala Escala
disfagia pretratamiento final Pauta diaria postratamiento
Caso DIS DIS
escala glicopirrolato (mg en De-Co-Ce)
Severidad Frecuencia Pre* Severidad Frecuencia Post*
EDACS (mg/kg)

Caso 1 2 4 3 57 0.12 1–1–0 3 2 41

Caso 2 3 5 4 70 0.07 1–1–1 3 2 44

Caso 3 5 5 4 50 0.17 0.75 – 0.75 – 0.5 3 3 36

Caso 4 1 4 3 70 0.16 0.75 – 0.75 – 0.75 4 2 47

Caso 5 1 5 4 71 0.07 1.25 – 1.25 – 1 3 2 48

Caso 6 5 3 3 54 0.15 0.75 – 0.75 – 0.75 3 3 49

Caso 7 4 4 4 57 0.09 0.75 – 0.75 – 0.75 3 3 45

* (p <0,05) comparación puntuación de escala DIS pre y post tratamiento.

Tabla 2: Datos pre y postratamiento y dosis de glicopirrolato diaria administrada. Escala EDACS,
Eating and Drinking Ability Classification System. Escala Th-St, escala de Thomas-Stonell y
Greenberg. Dosis diaria de glicopirrolato, expresada en mg/kg. Pauta diaria, expresada en mg
de glicopirrolato administrados en cada toma. De-Co-Ce, desayuno – comida – cena.

12
El glicopirrolato se administró en forma de solución oral 3 veces al día en todos los
casos, excepto en el caso 1, en el que se omitió la dosis nocturna por una cantidad
significativamente menor de babeo en este momento del día. Se preguntó por la
existencia de tratamientos previos para sialorrea y solo el caso 4 los había recibido,
siendo estos los parches de escopolamina y toxina botulínica.

En la escala de Thomas-Stonell se observó con mayor frecuencia una reducción

absoluta en la severidad de 2 puntos (caso 2, 3 y 5) y de 1 punto en la frecuencia
(casos 1, 3, 4, 7). Si sumamos los valores de las dos variables que mide esta escala,
obtenemos una media de reducción de 2,28 puntos tras el tratamiento [desviación
estándar de 1,38; IC 95% (-0,48 – 5,04)]. En cuanto a la escala DIS, la reducción media
fue de 17 puntos [desviación estándar de 7,29; IC 95% (2,42 – 31,58)], siendo
estadísticamente significativa (p <0,05) la comparación entre puntuación de escala DIS
pre y post tratamiento.

Además, todos los pacientes fueron preguntados por la existencia de efectos

secundarios y ninguno de ellos manifestó su presencia.

6. DISCUSIÓN

En nuestro estudio, la sialorrea manifestada como un problema de salud presenta una

prevalencia del 9,7% entre los pacientes neurológicos pediátricos analizados, lo que se
ajusta a los escasos datos de prevalencia global encontrados en la revisión bibliográfica
(10-37%) (6). En cualquier caso, como dato de prevalencia es muy limitado y debe ser
recogido con cautela, ya que la selección de pacientes se realizó en una consulta de
neurología pediátrica no específica, en la que se revisan pacientes con diagnósticos
muy heterogéneos como epilepsia, cefalea, trastornos de neurodesarrollo, incluyendo
problemas de aprendizaje, etc.

Entre los pacientes que denotaron sialorrea como síntoma clínico relevante no se
recogió diagnóstico de base. Se recogieron datos clínicos exclusivamente en los siete
pacientes en los que se instauró tratamiento con glicopirronio, lo que es posiblemente
una muestra excesivamente limitada para extrapolar los resultados. Entre estos siete
pacientes, se confirma que la patología de base más frecuentemente relacionada con la
sialorrea es la parálisis cerebral (1-2;6), estando presente en el 42,9% (3 casos) de los
pacientes del estudio. El resto de casos sufren otras patologías como distrofia
muscular, síndrome de Coffins Sirins, cromosomopatía y encefalopatía, también
descritas como causas frecuentes de sialorrea en los estudios existentes (3).

13
Se recogieron datos referidos al grado de discapacidad intelectual, trastorno motor o la
presencia de epilepsia con la severidad de la sialorrea, ya que todos han sido descritos
como factores predisponentes de la misma (1;3). Esta relación ha sido notable en
algunos estudios, llegando a la conclusión de que existe una asociación significativa,
pero moderada (18). En cuanto a la asociación de un mayor nivel en las escalas
GMFCS y EDACS con un mayor grado de severidad de sialorrea, no podemos extraer
conclusiones firmes de nuestro estudio porque todos los pacientes han sido
seleccionados por su sialorrea severa como requisito para el inicio del tratamiento y el
número de pacientes es claramente limitado.

La necesidad de tratamiento está definida por el impacto de la sialorrea en la calidad de

vida del paciente y sus cuidadores (5). Por esto y por la dificultad para cuantificar la
sialorrea de forma objetiva, es frecuente el uso de escalas subjetivas que ayuden a
valorar su severidad (5). En este estudio se usaron dos escalas (Thomas-Stonell y DIS)
complementadas entre sí para conseguir una evaluación global del problema. La escala
de Thomas-Stonell es la más objetiva de las dos, centrándose en una medida
semicuantitativa del babeo. La escala DIS intenta evaluar el impacto del babeo y la
eficacia de los tratamientos a corto-medio plazo, incluyendo el ámbito psicosocial.
Además, dichas escalas fueron pasadas por los mismos observadores antes y después
del tratamiento para evitar la subjetividad adicional interobservador.

De los 38 pacientes que manifestaron sialorrea, en 27 no se consideró o los padres no

deseaban tratamiento farmacológico. Tres habían probado tratamiento con parches de
escopolamina con efecto positivo, pero en dos de ellos se retiró por los efectos
secundarios presentados, aunque no se investigó cuáles fueron. Esto evidencia que es
un tratamiento efectivo, pero con un elevado índice de efectos secundarios que llevan al
abandono del tratamiento (1;14-15). En un paciente se había administrado toxina
botulínica sin ninguna mejoría, por lo que se retiró. En los 7 restantes se inició
tratamiento con solución oral de glicopirrolato, siendo estos el principal objetivo del
estudio.

El glicopirrolato es probablemente el fármaco indicado para sialorrea para niños entre 3

y 16 años (1;6), siendo este el rango de edad en el que se encuentran la mayoría de los
pacientes de nuestro estudio. Varios ensayos avalan su eficacia en la reducción de la
sialorrea moderada-severa con un bajo perfil de efectos secundarios (6;16-17), hallazgo
que hemos podido constatar. Todos los pacientes mostraron una mejoría significativa,
salvo el caso 6. Este es el único portador de una PEG, por lo que puede que exista
relación entre su presencia y la disminución de su eficacia del tratamiento. Sin

14
embargo, no se pueden extraer conclusiones de este dato aislado ni se han encontrado
referencias a este hecho en la bibliografía.

Analizando los datos de la escala de Thomas-Stonell, se observó una mayor eficacia en

la reducción de la severidad de la sialorrea que en la frecuencia, con una media de
reducción global de 2,28 puntos tras un mes de tratamiento. En la escala DIS, la mejora
también fue importante, con una reducción media de 17 puntos. La menor severidad
implica un gran avance en la mejora de la calidad de vida porque la mayoría de los
pacientes han pasado de dañar objetos o tener la ropa continuamente húmeda a solo
tener mojada la zona perioral. Además, en el análisis minucioso de los resultados de la
escala DIS, se observa que el aspecto donde hay un mayor cambio es en la frecuencia
con la que la boca de estos pacientes debe ser limpiada, unido a un menor impacto
psicosocial de la sialorrea en sus vidas y para los cuidadores, que era el principal
objetivo a conseguir.

La mejor forma de administración del glicopirrolato es en solución oral 3 veces al día 1

hora antes o dos horas después de las comidas (20). Se recomienda iniciar el
tratamiento con dosis bajas para ir aumentándola cada semana hasta alcanzar el
objetivo en el paciente (6;17;20). Varios estudios coinciden en que la dosis máxima a
administrar debe ser 0,1 mg/kg/dosis, es decir 0,3 mg/kg/día (6;17). En nuestro estudio
se han administrado dosis diarias entre 0,12 – 0,17 mg/kg (2-2,25 mg de glicopirrolato)
en los pacientes con un peso menor de 20kg y entre 0,07 – 0,09 mg/kg (2,25 – 3,5 mg
de glicopirrolato) en los que pesaban más de 20kg. En todos los casos esta dosis fue
administrada en tres tomas, excepto en el caso 1, donde solo se administró en el
desayuno y la comida porque los padres manifestaron que durante la tarde-noche la
producción de saliva era significativamente menor. Esto coincide con la variabilidad en
la producción de saliva durante el día y las diversas situaciones descrita en varios
estudios (3).

En todos los casos el tratamiento fue bien tolerado, no manifestando ningún efecto
secundario. Sin embargo, en la mayoría de los estudios se describen efectos
secundarios que obligan al abandono del tratamiento en el 20% de los casos, siendo los
más frecuentes estreñimiento, retención urinaria, excesiva sequedad oral, irritabilidad…
(6;16-17).

Se han señalado diversas limitaciones en este estudio, como son la no investigación

etiológica en todos los pacientes que indicaron tener sialorrea; la selección de pacientes
a tratar en función del deseo paterno y la impresión de afectación, en vez de según
puntuación en escalas; o el escaso número de pacientes tratados, lo que impide

15
extrapolar la mayoría de las conclusiones obtenidas a la población de pacientes con
sialorrea. Además, el seguimiento tras el inicio del tratamiento se ha realizado en un
periodo de un mes, permitiendo observar solo los beneficios y efectos adversos solo a
corto plazo.

7. CONCLUSIONES

- La sialorrea es un problema no infrecuente, y con cierto impacto en calidad de

vida en los pacientes con alteraciones neurológicas, siendo una comorbilidad
que contribuye a la disminución en calidad de vida del paciente y de sus
cuidadores.
- El tratamiento con glicopirronio oral a dosis entre 0,1 a 0,3 mg/kg/día ha
demostrado ser eficaz en la reducción de la sialorrea, al menos durante un
periodo de un mes de tratamiento.
- El tratamiento con glicopirronio oral a dosis entre 0,1 a 0,3 mg/kg/día ha
demostrado ser seguro y libre de efectos secundarios en periodos al menos de
un mes de tratamiento.

16
8. BIBLIOGRAFIA

1. Dias BLS, Fernandes AR, Maia Filho H de S. Sialorrhea in children with cerebral
palsy. J Pediatr (Río J). 2016;92(6):549-58.

2. Reddihough D, Erasmus CE, Johnson H, McKellar GMW, Jongerius PH, Cerebral

Palsy Institute. Botulinum toxin assessment, intervention and aftercare for paediatric
and adult drooling: international consensus statement. Eur J Neurol. 2010;17 Suppl
2:109-21.

3. Silvestre-Rangil J, Silvestre F-J, Puente-Sandoval A, Requeni-Bernal J, Simó-Ruiz

J-M. Clinical-therapeutic management of drooling: Review and update. Med Oral
Patol Oral Cir Bucal. 2011;16(6):e763 - 6.

4. Miranda-Rius J, Brunet-Llobet L, Lahor-Soler E, Farré M. Saliary secretory

disorders, inducing drugs, and clinical management. Int J Med Sci.
2015;12(10):811-24.

5. Hockstein NG, Samadis DS, Gendron K, Handler SD. Sialorrhea: a management

challenge. Am Fam Physician. 2004;69(1):2628-34.

6. Zeller RS, Lee H-M, Cavanaugh PF, Davidson J. Randomized Phase III evaluation
of the efficacy and safety of a novel glycopyrrolate oral solution for the management
of chronic severe drooling in children with cerebral palsy or other neurologic
conditions. Ther Clin Risk Manag. 2012;8:15-23.

7. Hornibrook J, Cochrane N. Contemporary surgical management of severe

sialorrhea in children. ISRN Pediatr. 2012;2012:364875.

8. Reid SM, Johnson HM, Reddihough DS. The Drooling Impact Scale: a measure of
the impact of drooling in children with developmental disabilities. Dev Med Child
Neurol. 2010;52(2):e23-8.

9. Chang S-C, Lin C-K, Tung L-C, Chang N-Y. The association of drooling and health-
related quality of life in children with cerebral palsy. Neuropsychiatr Dis Treat.
2012;8:599-604.

10. Thomas-Stonell N, Greenberg J. Three treatment approaches and clinical factors in

the reduction of drooling. Dysphagia. 1988;3(2):73-8.

17
11. Evatt ML, Chaudhuri KR, Chou KL, Cubo E, Hinson V, Kompoliti K, et al.
Dysautonomia rating scales in Parkinson’s disease: sialorrhea, dysphagia, and
constipation - critique and recommendations by movement disorders task force on
rating scales for Parkinson’s disease. Mov Disord. 2009;24(5):635-46.

12. Little SA, Kubba H, Hussain SSM. An evidence-based approach to the child who
drools saliva. Clin Otolaryngol. 2009;34(3):236-9.

13. Lakraj AA, Moghimi N, Jabbari B. Sialorrhea: anatomy, pathophysiology and

treatment with emphasis on the role of botulinum toxins. Toxins (Basel).
2013;5(5):1010-31.

14. Mato A, Limeres J, Tomás I, Muñoz M, Abuín C, Feijoo JF, et al. Management of
drooling in disabled patients with scopolamine patches. Br J Clin Pharmacol.
2010;69(6):684-88.

15. Rapoport A. Sublingual atropine drops for the treatment of pediatric sialorrhea. J
Pain Symptom Manage. 2010;40(5):783-8.

16. Evatt ML. Oral glycopyrrolate for the treatment of chronic severe drooling caused by
neurological disorders in children. Neuropsychiatr Dis Treat. 2011;7:543-7.

17. Mier RJ, Bachrach SJ, Lakin RC, Barker T, Childs J, Moran M. Treatment of
sialorrhea with glycopyrrolate: a double-blind, dose-ranging study. Arch Pediatr
Adolesc Med. 2000;154(12):1214-8.

18. Sellers D, Mandy A, Pennington L, Hankins M, Morris C. Development and reliability

of a system to classify the eating and drinking ability of people with cerebral palsy.
Dev Med Child Neurol. 2014;56(3):245-51.

19. Palisano R, Rosenbaum P, Russell D, Wood E, Galuppi B. Development and

reliability of a system to classify gross motor function in children with cerebral palsy.
Dev Med Child Neurol. 1997;39(4):214-23.

20. Glicopirronio [Internet]. Aeped.es. [consultado el 8 de Mayo 2021]. Disponible en:

https://www.aeped.es/comite-medicamentos/pediamecum/glicopirronio

18
9. ANEXOS

ANEXO I

Valoración severidad de Sialorrea según escala de Thomas-Stonell/Greenberg

Thomas-Stonell N, Greenberg J. Three treatment approaches and clinical factors in the reduction
of drooling. Dysphagia. 1988;3(2):73-8.

19
ANEXO II

Valoración de la sialorrea según la escala DIS (The Drooling Impact Scale)

Reid SM, Johnson HM, Reddihough DS. The Drooling Impact Scale: a measure of the impact of
drooling in children with developmental disabilities. Developmental Medicine and Child
Neurology. 2010;52(2):e23-8.

20
ANEXO III
Valoración severidad de disfagia según escala EDACS (Eating and Drinking Ability
Classification System)

Sellers D, Mandy A, Pennington L, Hankins M, Morris C. Development and reliability of a system

to classify the eating and drinking ability of people with cerebral palsy. Developmental Medicine
and Child Neurology. 2014;56(3):245-51.

21
ANEXO IV
Hoja informativa, consentimiento informado y asentimiento.

22
23
24
25
27