r e v e s p c i r o r a l m a x i l o f a c . 2 0 1 3;3 5(3):123–127
Revista Española de
Cirugía Oral y
Maxilofacial
www.elsevier.es/recom
Caso clínico
Tratamiento conservador de tumor epitelial odontogénico
calcificante asociado al canino inferior retenido:
relato de caso clínico
Renato Yassutaka Faria Yaedú a , Julierme Ferreira Rocha b,∗ , Eduardo Dias-Ribeiro c ,
Alberto Consolaro d , Vanessa Soares Lara d y Eduardo Sant’ana a
a
Cirugía Oral, Departamento de Estomatología, Facultad de Odontología de Bauru-Universidad de São Paulo (FOB-USP), São Paulo, Brasil
Cirugía Oral y Anatomía, Universidad Federal de Campina Grande (UFCG), Patos, Brasil
c Cirugía Oral, Centro Universitario de João Pessoa (Unipê), João Pessoa, Brasil
d Patología Oral, Departamento de Estomatología, Facultad de Odontología de Bauru-Universidad de São Paulo (FOB-USP), São Paulo,
Brasil
b
información del artículo
r e s u m e n
Historia del artículo:
El tumor epitelial odontogénico calcificante corresponde a menos de 1% de todos los tumo-
Recibido el 21 de septiembre de 2011
res odontogénicos de origen ectodérmica, afectando principalmente la región posterior de
Aceptado el 29 de septiembre de
la mandíbula, relacionada muchas veces a un diente molar retenido. En este artículo son
2011
realizadas las consideraciones en relación a las características clínicas, radiográficas, his-
On-line el 23 de noviembre de 2011
topatológicas y sobre las modalidades de tratamiento del tumor epitelial odontogénico
calcificante por medio de una revisión de literatura, siendo relatado la asociación de un
Palabras clave:
tumor de este tipo a un canino inferior retenido, en un paciente de género masculino, de
Tumores odontogénicos
32 años de edad, tratado de forma conservadora y en el cual no se observó recurrencia de la
Tumor odontogénico epitelial
lesión después de 5 años de acompañamiento.
calcificante
© 2011 SECOM. Publicado por Elsevier España, S.L. Todos los derechos reservados.
Mandíbula
Biopsia
Conservative treatment of a calcifying epithelial odontogenic tumour
associated with an impacted mandibular canine: A case report
a b s t r a c t
Keywords:
The calcifying epithelial odontogenic tumour is a rare benign odontogenic neoplasm that
Odontogenic tumours
accounts for approximately 1% of all odontogenic tumours. They are mainly located in the
Calcifying epithelial odontogenic
premolar/molar mandibular region, and are associated with an unerupted molar tooth. We
tumour
present a literature review of the clinical, radiographic, pathological findings and treatment
Mandible
options of the calcifying epithelial odontogenic tumour, as well as describing the case
Biopsy
∗
Autor para correspondencia.
Correo electrónico: juliermerocha@hotmail.com (J.F. Rocha).
1130-0558/$ – see front matter © 2011 SECOM. Publicado por Elsevier España, S.L. Todos los derechos reservados.
doi:10.1016/j.maxilo.2011.09.007
124
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of an calcifying epithelial odontogenic tumour associated with an impacted right mandibular in a 32-year-old male patient, who was treated conservatively, without no sign of
recurrence of the lesion after five years.
© 2011 SECOM. Published by Elsevier España, S.L. All rights reserved.
Introducción
El tumor epitelial odontogénico calcificante (TEOC) fue primeramente descrito por Pindborg en 1955, siendo denominado
tumor de Pindborg. Según la Organización Mundial de la Salud
(2005), se clasifica como tumor odontogénico benigno, presentando apenas un componente epitelial, siendo derivado del
epitelio del órgano del esmalte1 . Dos entidades son citadas: las
lesiones centrales (94%) y las lesiones que afectan los tejidos
blandos – lesiones periféricas (6%)2 .
Se observa que el TEOC corresponde a menos de 1% de
todos los tumores odontogénicos de origen ectodérmica3 ,
presentándose clínicamente como una masa sólida de crecimiento lento, asintomática, localmente invasiva, afectando
principalmente la región posterior de la mandíbula, estando
muchas veces asociada a un diente molar retenido. Afecta a
individuos entre la tercera y quinta década de vida2,4 . Radiográficamente, puede ser observada una lesión radiolúcida con
márgenes definidas o no definidas, conteniendo en su interior
una cantidad variable de material radiopaco asociada con el
tiempo de evolución de la lesión4,5 . Células epiteliales grandes separadas por un escaso tejido conjuntivo, localizándose
entre ambos componentes unos cuerpos homogéneos eosinófilos de naturaleza amiloide que se calcifican progresivamente
y se denominan anillos de Liesegang son características histológicas del TEOC6 .
Por ser localmente invasivo, el tratamiento de la lesión consiste, generalmente, de una resección ósea con una margen
de tejido óseo saludable6,7 , sin embargo, la enucleación de la
lesión en conjunto con la remoción de los dientes asociados
sea citada5 .
El objetivo de este estudio es relatar un caso de TEOC
asociado a un canino inferior retenido tratado de forma conservadora.
Figura 1 – Radiografía panorámica evidenciando el aspecto
radiopaco de la lesión y del diente 43 no-erupcionado.
erupcionado (fig. 1). El diagnóstico presuntivo fue de odontoma complejo.
Bajo anestesia local, se realizó el acceso por medio de una
incisión intra-sulcular extendiéndose de la región de los dientes 34 al 45 con consecuente exposición de la lesión a través
de la ventana ósea creada con fresa quirúrgica bajo irrigación
constante (fig. 2). La lesión fue removida por enucleación con
un curetaje agresivo juntamente con el diente 43 no erupcionado. Los cortes microscópicos revelaron la proliferación
de las células epiteliales odontogénicas en íntimo contacto
con inúmeros focos redondeados concéntricos de mineralización compatibles con anillos de Liesegang, a veces resultando
en densas masas sean eosinofílicas o basofílicas. Las células
presentaban puentes intercelulares bien evidentes, además
del pleomorfismo, hipercromatismo y variación en relación al
Caso clínico
Paciente de género masculino, 32 años de edad, se presentó
al Servicio de Estomatología de la Facultad de Odontología de
Bauru de la Universidad de São Paulo, con queja de «diente
dentro del hueso» después de realizarse un examen radiográfico de rutina.
Clínicamente, se observó que el diente 83 estaba presente
dentro del arco dentario y el elemento dentario 43 estaba
ausente. Se confirmó un aumento de tamaño óseo asintomático, con evolución aproximada de cinco años, extendiéndose
de la región del diente 32 al diente 44.
En la visualización del examen radiográfico panorámico fue
detectada una alteración radiolúcida de límites bien definidos con material amorfo radiopaco en el centro, con aspecto
lobular, ausencia de reabsorción radicular de los dientes adyacentes la lesión y la presencia del elemento dentario 43 no
Figura 2 – Aspecto trans-operatório de la lesión.
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Figura 3 – Aspecto histopatológico de la lesión
evidenciando proliferación de células epiteliales
odontogénicas e inúmeros focos arredondeados
concéntricos de mineralización (anillos de Liesegang)
(HE 40x).
Figura 4 – Radiografía panorámica 5 años después de la
remoción de la lesión sin signos de recurrencia.
tamaño de los núcleos. En el tejido conjuntivo fibroso, se observaban cordones o islas de epitelio odontogénico. El diagnóstico
histopatológico fue de TEOC (fig. 3).
El examen radiográfico de proservación de cinco años
muestra la ausencia de señales de recurrencia de la lesión
(fig. 4).
Discusión
Los tumores odontogénicos basados en el predominio del
componente celular pueden ser clasificados en: tumores
epiteliales sin componente mesenquimal, tumores con componente epitelial y mesenquimal y tumores con componente
mesenquimal sin componente epitelial. El comportamiento
varía desde lesiones consideradas hamartomas a neoplasias1 .
Se cree que el TEOC intra-óseo, tumor epitelial sin componente mesenquimal, se origina del estrato intermedio del
órgano del esmalte, mientras que la variación periférica surge
de los restos de la lámina dentaria o de células de la capa basal
del epitelio gingival4 .
125
Dentro de los tumores que presentan apenas el epitelio
odontogénico, el TEOC es una lesión relativamente infrecuente. Guerrisi et al.8 encontraron que la prevalencia de
TEOC (1,3%) es relativamente baja cuando es comparada con
otros tumores como el odontoma (50,9%), ameloblastoma
(18,3%) y mixoma (8,5%). Ladeinde et al.9 observaron que el
TEOC frecuentemente afecta la mandíbula, siendo el ameloblastoma el tumor odontogénico de mayor prevalencia (63%)
y el odontoma (2,5%) y el TEOC (1,6%) lesiones casi raras.
A pesar de existir relatos de TEOC no asociados a dientes
no erupcionados4,6 , se cree que la relación con estos dientes, principalmente molares mandibulares, tengan un fuerte
indicio2 , observándose en el caso relatado una asociación con
una canino inferior retenido, mostrando una localización de
común ocurrencia. Mientras que su ocurrencia en el maxilar superior no es infrecuente. En algunos casos, se observa
que la lesión invadió estructuras nobles adyacentes como el
seno maxilar10,11 . A pesar de ser una lesión solitaria, lesiones
multifocales son relatadas12 .
El patrón radiográfico típico del TEOC es de una lesión
mixta radiolúcida-radiopaca, siendo la cantidad de material radiopaco asociado con el tiempo de evolución de la
lesión2 . Las lesiones mayores presentan bordes difusas y
con aspecto radiolúcido-radiopaco multilocular tienden a
afectar la mandíbula, siendo que el aspecto de «flocos de
nieve» con bordes definidas y corticales es visto en un
pequeño porcentaje de casos13 . El estudio por medio de
la resonancia magnética podrá ser realizado cuando exista
una sospecha de invasión de estructuras nobles adyacentes
por el tumor14 . Por su patrón de lesión mixta radiolúcidaradiopaca, el diagnóstico diferencial deberá ser realizado con
otras lesiones de aspecto semejante, a citar: ameloblastoma,
quiste óseo aneurismático, mixoma odontogénico, odontoma complejo, tumor odontogénico adenomatoide (TOA),
fibro-odontoma ameloblástico, fibroma osificante y tumor
odontogénico queratoquístico4,5 .
El estudio histopatológico del TEOC parece ser de gran
variabilidad. Nidos o cordones de células epiteliales poliédricas en un estroma fibrovascular, conteniendo material
semejante a amiloide y lamelas concéntricas calcificadas (anillos de Liesegang) parece ser un patrón dominante7 . Ai-Ru et
al15 describieron cuatro patrones histopatológicos del TEOC
tomando por base características celulares (tipo y variación
celular) y la presencia de material amiloide y de anillos de
Liesegang. Germanier et al.5 describieron una variación de
células claras del TEOC. Wang et al.16 relataron una variación
sin material calcificado conteniendo células de Langerhans en
la lesión. Gopalakrishnan et al.17 describieron una variante
cística localizada en el seno maxilar. A pesar de las figuras
mitóticas y pleomorfismo celular sean infrecuentes, Kawano
et al.18 describieron un caso de TEOC maligno emitiendo
metástasis para los pulmones. La asociación entre TOA-TEOC
también es citada, creyéndose en esos casos, que el comportamiento del tumor sea parecido con el TOA que es una lesión
benigna2 .
El TEOC es una lesión no encapsulada y por eso, localmente
infiltrativa. Eso ha llevado a controversias en relación al tratamiento ideal. Para lesiones de márgenes indefinidas y de
grandes proporciones, la resección ósea por medio de maxilectomía/mandibulectomía es el tratamiento ideal7 .
126
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Tabla 1 – Tumor epitelial odontogénico calcificante, como se informó en la literatura
Autor/Año
Sitio de ocurrencia
Patrones histopatológicos
Tratamiento
Recurrencia
Belmonte et al.21 (2002)
Posterior de la mandíbula
Normal
Enucleación
Germanier et al.5 (2005)
Ladeinde et al.9 (2005)
Patiño et al.4 (2005)
Rapidis et al.7 (2005)
Tabangay-Lim et al.22 (2005)
Deboni et al.23 (2006)
Gopalakrishnan et al.17 (2006)
de Oliveira et al.24 (2009)
Nascimento et al.6 (2009)
Posterior de la mandíbula
Mandíbula (4); maxilar (1)
Mandíbula (2); maxilar (2)
Anterior de la mandíbula
Posterior de la mandíbula
Posterior de la mandíbula
Posterior del maxilar
Mandíbula (1); maxilar (1)
Posterior del maxilar
Células claras
–
Normal
Normal
Normal
Normal
Quística
Células claras
Normal
Enucleación
–
Resección ósea (3)
Resección ósea
Resección ósea
Resección ósea
Enucleación
Biopsia excisional
Resección ósea
Recurrencia y
resección ósea
Incumplido
–
Incumplido
Incumplido
Observó
–
Incumplido
Incumplido
Incumplido
Sin embargo, parece no tener un consenso en la literatura
en relación a la utilización de la cirugía radical, principalmente
cuando la lesión envuelve la mandíbula. Las lesiones localizadas en el maxilar superior tienden a ser menos definidas y
crecen más rápidamente, siendo indicado en estos casos un
tratamiento más agresivo2 .
La elección del tratamiento debe ser basada en la localización y tamaño de la lesión, grado de destrucción ósea, tipo
histopatológico, edad y condición de la salud del paciente19,20 .
Belmonte et al.21 creen que el tratamiento del TEOC debe ser
realizado cuando ocurre una lesión localmente agresiva y/o
casos de lesión recidivante. En ese caso, optamos por el tratamiento por medio de la enucleación con curetaje agresiva por
tratarse de una lesión de pequeñas proporciones con márgenes bien definidas y localizadas en la mandíbula.
Frente a los casos tratados de forma conservadora, se cree
que el TEOC tenga un índice de recurrencia en torno de 14%21 .
Siendo así, el acompañamiento por el periodo de cinco años
es ideal para confirmar que el paciente esté libre de signos de
la enfermedad2 (tabla 1).
Conclusión
El abordaje terapéutico del TEOC deberá tomar factores bases
tales como la localización, tamaño y características histopatológicas de la lesión, así como las condiciones generales
de salud del paciente. A pesar de no ser un consenso en
la literatura, el tratamiento por medios conservadores propicia condiciones satisfactorias de la salud del individuo,
descartando la necesidad de procedimientos reconstructivos
mayores cuando la cirugía agresiva fuese utilizada, facilitando
el proceso de rehabilitación.
Conflicto de intereses
Los autores declarar no tener ningún conflicto de intereses.
Responsabilidades éticas
Confidencialidad de los datos. Los autores declaran que en este
artículo no aparecen datos de pacientes.
bibliograf í a
1. Jordan RCK, Speight PM. Current concepts of odontogenic
tumours. Diagn Histopathol. 2009;15:303–10.
2. Philipsen HP, Reichart PA. Calcifying epithelial odontogenic
tumour: biological profile based on 181 cases from the
literature. Oral Oncol. 2000;36:17–26.
3. Adebiyi KE, Odukoya O, Taiwo EO. Ectodermal odontogenic
tumours: analysis of 197 Nigerian cases. Int J Oral Maxillofac
Surg. 2004;33:766–70.
4. Patiño B, Fernández-Alba J, Garcia-Rozado A, Martin R,
López-Cedrún JL, Sanromán B. Calcifying epithelial
odontogenic (pindborg) tumor: a series of 4 distinctive cases
and a review of the literature. J Oral Maxillofac Surg.
2005;63:1361–8.
5. Germanier Y, Bornstein MM, Stauffer E, Buser D. Calcifying
epithelial odontogenic (pindborg) tumor of the mandible
with clear cell component treated by conservative
surgery: report of a case. J Oral Maxillofac Surg.
2005;63:1377–82.
6. Nascimento GJ, Pereira KM, Nonaka CF, Medeiros AM,
Galvão HC. Calcifying epithelial odontogenic tumor of the
maxilla. Braz J Otorhinolaryngol. 2009;75:468.
7. Rapidis AD, Stavrianos SD, Andressakis D, Lagogiannis G,
Bertin PM. Calcifying epithelial odontogenic tumor (CEOT) of
the mandible: clinical therapeutic conference. J Oral
Maxillofac Surg. 2005;63:1337–47.
8. Guerrisi M, Piloni MJ, Keszler A. Odontogenic tumors in
children and adolescents. A 15-year retrospective study in
Argentina. Med Oral Patol Oral Cir Bucal. 2007;12:
E180–5.
9. Ladeinde AL, Ajayi OF, Ogunlewe MO, Adeyemo WL,
Arotiba GT, Bamgbose BO, et al. Odontogenic tumors: a
review of 319 cases in a Nigerian teaching hospital. Oral Surg
Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod. 2005;99:191–5.
10. Mohtasham N, Habibi A, Jafarzadeh H, Amirchaghmaghi M.
Extension of Pindborg tumor to the maxillary sinus: a case
report. J Oral Pathol Med. 2008;37:59–61.
11. Gupta R, Singh S, Jain S, Mandal AK. Recurrent calcifying
epithelial odontogenic tumor of the maxilla: report of a case
with cytologic diagnosis. Acta Cytol. 2006;50:545–7.
12. Sedghizadeh PP, Wong D, Shuler CF, Linz V, Kalmar JR,
Allen CM. Multifocal calcifying epithelial odontogenic tumor.
Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod.
2007;104:e30–4.
13. Kaplan I, Buchner A, Calderon S, Kaffe I. Radiological and
clinical features of calcifying epithelial odontogenic tumour.
Dentomaxillofac Radiol. 2001;30:22–8.
r e v e s p c i r o r a l m a x i l o f a c . 2 0 1 3;3 5(3):123–127
14. Cross JJ, Pilkington RJ, Antoun NM, Adlam DM. Value of
computed tomography and magnetic resonance imaging in
the treatment of a calcifying epithelial odontogenic
(Pindborg) tumour. Br J Oral Maxillofac Surg. 2000;38:154–7.
15. Ai-Ru L, Zhen L, Jian S. Calcifying epithelial odontogenic
tumors: a clinicopathologic study of nine cases. J Oral Pathol.
1982;11:399–406.
16. Wang YP, Lee JJ, Wang JT, Liu BY, Yu CH, Kuo RC, et al.
Non-calcifying variant of calcifying epithelial odontogenic
tumor with Langerhans cells. J Oral Pathol Med.
2007;36:436–9.
17. Gopalakrishnan R, Simonton S, Rohrer MD, Koutlas IG. Cystic
variant of calcifying epithelial odontogenic tumor. Oral Surg
Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod. 2006;102:773–7.
18. Kawano K, Ono K, Yada N, Takahashi Y, Kashima K,
Yokoyama S, et al. Malignant calcifying epithelial
odontogenic tumor of the mandible: report of a case with
pulmonary metastasis showing remarkable response to
platinum derivatives. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral
Radiol Endod. 2007;104:76–81.
19. Lee CY, Mohammadi H, Mostofi R, Habibi A. Calcifying
epithelial odontogenic tumor of the maxillary sinus. J Oral
Maxillofac Surg. 1992;50:1326–8.
127
20. Daskalopoulou D, Rapidis AD, Maounis N, Markidou S.
Fine-needle aspiration cytology in tumors and tumor-like
conditions of the oral and maxillofacial region: diagnostic
reliability and limitations. Cancer. 1997;81:238–52.
21. Belmonte R, Torres D, Mayrga F, García-Perla A, Infante P,
Gutiérrez JL. Tumor odontogénico epitelial calcificante
(tumor de Pindborg). Med Oral. 2002;7:309–15.
22. Tabangay-Lim IM, Mallari RNC, Lacsamana NM, Paz DDZ,
Villafuerte ARR, Quilendrino PRM. Recurrent calcifying
epithelial odontogenic tumor (Pindborg tumor): A case study.
Oral Oncol Extra. 2005;41:259–66.
23. Deboni MC, Naclério-Homem Mda G, Pinto Junior DS,
Traina AA, Cavalcanti MG. Clinical, radiological and
histological features of calcifying epithelial odontogenic
tumor: case report. Braz Dent J. 2006;17:171–4.
24. de Oliveira MG, Chaves AC, Visioli F, Rojas EU, Moure SP,
Romanini J, et al. Peripheral clear cell variant of calcifying
epithelial odontogenic tumor affecting 2 sites: report of a
case. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod.
2009;107:407–11.